Resumen 

ANTECEDENTES: Entre las neoplasias epiteliales ováricas, los cistoadenomas son los más comunes y casi todos son de buen pronóstico. Pueden aparecer a cualquier edad, aunque gran parte surgen entre los 40 y 60 años.

CASO CLÍNICO: Paciente de 63 años, con necrosis seca distal en el antepié derecho, con un cistoadenofibroma seroso en el ovario izquierdo que ocluía una arteria iliaca común y causó una trombosis distal que requirió intervención quirúrgica y amputación transmetatarsiana derecha.

CONCLUSIÓN: El diagnóstico y tratamiento quirúrgico oportuno son decisivos para evitar la extensión de la necrosis y lograr la conservación de la mayor parte de la extremidad afectada.

PALABRAS CLAVES: Cistadenomas; cistadenofibroma; ovario; arteria iliaca; amputación; necrosis; mujer.

 

Abstract

BACKGROUND: Among ovarian epithelial neoplasms, cystadenomas are the most common and almost all of them have a good prognosis. They can appear at any age, although most arise between 40 and 60 years of age.

CLINICAL CASE: A 63-year-old patient with distal dry necrosis in the right forefoot, with a serous cystadenofibroma in the left ovary that occluded a common iliac artery and caused a distal thrombosis that required surgical intervention and right transmetatarsal amputation.

CONCLUSION: Timely diagnosis and surgical treatment are decisive to avoid the extension of necrosis and to achieve the preservation of most of the affected limb.

KEYWORDS: Cystadenomas; Cystadenofibroma; Ovary; Illiac artery; Amputation; Necrosis; Female.

ANTECEDENTES

Los tumores del ovario son un problema ginecológico común en todo el mundo. Los provenientes del epitelio ovárico forman parte del 60% de todos los tumores de ovario y 40% de los tumores benignos.¹ Entre las neoplasias epiteliales ováricas, los cistoadenomas son los más comunes y casi todos son de buen pronóstico. Pueden aparecer a cualquier edad, aunque gran parte surgen entre los 40 y 60 años.² Suelen ser bilaterales y, a menudo, su descubrimiento es fortuito. Pueden manifestarse en forma de quiste uni o multilocular, no siempre voluminoso pero que puede alcanzar, incluso, hasta 30 cm.²

La mayor parte de los tumores benignos son asintomáticos. La incidencia de interrupción del flujo sanguíneo, debida a tumores benignos, es rara. Es más frecuente con tumores malignos debido al estado de hipercoagulabilidad alterado.^3,4 En general, se han reportado casos excepcionales de necrosis distal por oclusión extrínseca.⁵ En nuestro conocimiento no existe algún reporte de caso parecido en México.

El tratamiento de una masa anexial depende del tipo de masa y de los síntomas; excluir la malignidad es un objetivo primordial de su evaluación. El factor más importante utilizado para determinar la malignidad es la apariencia ecográfica de la masa, además del estado menopáusico, un marcador tumoral elevado, síntomas y factores de riesgo. Las mujeres con dolor agudo y una masa ovárica deben ser evaluadas sin demora y pueden requerir una intervención urgente.^6,7 

Más del 50% de los quistes benignos son por completo asintomáticos⁸ y se descubren en el transcurso de una exploración física o una ecografía pélvica de rutina. Conforme las masas crecen, pueden causar presión o dolor, hinchazón y síntomas urinarios y manifestarse con torsión ovárica.⁶ 

Hay complicaciones de los tumores de ovario no directamente relacionadas con el potencial de malignidad, pero que podrían ser indicación de tratamiento quirúrgico de urgencia, como la trombosis venosa profunda de las venas pélvicas y femorales o las trombosis arteriales,^5,9,10 así como tromboembolia pulmonar, secundaria a la trombosis venosa profunda.¹¹

Se han reportado casos infrecuentes, como el de una úlcera crónica no curativa de la pierna, secundaria a la compresión de las venas pélvicas por un fibromioma.¹² Un caso de abdomen agudo debido a una trombosis de la vena mesentérica, secundaria a la compresión por un fibroma grande.¹³ Y la asociación de la trombosis venosa profunda en casos de leiomiomatosis intravenosa.^14,15 Los posibles factores de riesgo de trombosis venosa profunda y de tromboembolia pulmonar en pacientes con tumores ováricos benignos incluyen: el tamaño del tumor, la edad de la paciente y la obesidad.¹¹

Un útero aumentado de tamaño (hipertrofia uterina) o con un leiomioma uterino, puede llenar la capacidad de la pelvis y causar impedancia al flujo sanguíneo en las venas pélvicas que predispone a la formación de trombos.¹⁶

Los hallazgos clínicos, comúnmente asociados con la oclusión arterial aguda, incluyen: dolor, ausencia de pulso, parestesia, palidez y parálisis. Estos síntomas pueden pasar inadvertidos en el posoperatorio de pacientes intervenidas para cirugía pélvica radical debido a que la sensación de dolor se ubica en las incisiones abdominales y no siempre se diferencia del dolor en las extremidades.¹⁷ El diagnóstico rápido y la intervención quirúrgica aumentan, significativamente, la posibilidad de conservar la viabilidad de la extremidad afectada.¹⁸

 

CASO CLÍNICO

Paciente de 63 años, ingresada al servicio de Angiología y Cirugía Vascular con diagnóstico de enfermedad aortoiliaca TASC B (TransAtlantic InterSociety Consensus) e insuficiencia arterial crónica agudizada Rutherford IV; posteriormente su atención fue en conjunto con los especialistas del servicio de Ginecología oncológica.

Antecedentes heredofamiliares: la madre falleció a los 84 años, por infarto agudo de miocardio; el padre murió a los 86 años debido a cáncer de pulmón, al igual que un hermano.

Antecedentes personales no patológicos: tabaquismo positivo desde los 28 años, a razón de 5 cigarrillos diarios, el resto los negó.

Antecedentes personales patológicos: diabetes mellitus 2 diagnosticada ocho años antes, tratada con 850 mg de metformina cada 24 h; hipertensión arterial sistémica crónica diagnosticada, también ocho años antes, tratada con 25 mg de captopril cada 24 h y 40 mg de telmisartán, en el mismo esquema. Treinta años antes le practicaron una osteosíntesis en el miembro pélvico derecho, por fractura de tobillo.

Antecedentes ginecoobstétricos: menarquia a los 12 años, cuatro embarazos, dos partos, una cesárea y un aborto, menopausia a los 42 años, sin terapia de reemplazo hormonal. Último Papanicolaou hacía un año, con reporte de normalidad, lo mismo que la mamografía. El tumor pélvico se había detectado dos años antes de su ingreso, sin estudio ni tratamiento.

Padecimiento actual: se inició 15 días previos a su ingreso al hospital, con dolor en los ortejos del miembro pélvico derecho acompañado de cambios en la coloración y disminución progresiva de la temperatura, con extensión hasta el antepié. Por ese motivo fue llevada al Hospital de Parral, Chihuahua, donde fue referida al Hospital Central del Estado para su valoración y tratamiento. 

Exploración física. La paciente ingresó con los siguientes signos vitales: presión arterial 130-80 mmHg, frecuencia cardiaca 86 lpm, frecuencia respiratoria 16 rpm, temperatura 36.5 °C. Consciente, orientada, con adecuada coloración de piel y tegumentos. Ruidos cardiacos rítmicos, de buen tono e intensidad, campos pulmonares limpios y debidamente ventilados. Abdomen globoso a expensas de una masa en la parte inferior del abdomen, de 30 cm aproximados de diámetro, de bordes regulares, de consistencia dura, desplazable, no dolorosa a la palpación ni movilización. No se detectaron datos de irritación peritoneal, pero sí peristalsis. Al tacto del cuello uterino éste se encontró cerrado, sin datos de tumor cervical, con dolor a la movilización que se irradiaba hacia la fosa iliaca derecha. El miembro pélvico derecho se advirtió con cambios en la coloración, violácea, desde los ortejos hasta el antepié, con poiquilotermia, movilidad de ortejos conservada, pulsos pedio y tibial posterior grado 0, poplíteo y femoral grado 2 (Figura 1). En el Cuadro 1 se encuentra el reporte de los estudios de laboratorio al ingreso.

 

El estudio de Doppler lineal del miembro pélvico derecho reportó: flujo bifásico en la parte anterior y posterior de la tibia. La TAC multicorte abdominopélvica mostró un tumor pélvico de grandes dimensiones, aparentemente dependiente del ovario derecho (Figura 2). La angiotomografía abdominopélvica evidenció una anormalidad arterial a la altura de la arteria iliaca común derecha, con interrupción del flujo sanguíneo. Figura 3

 

Impresión diagnóstica: insuficiencia arterial crónica agudizada Rutherford IV, enfermedad aortoiliaca TASC B, hipertensión arterial sistémica crónica, diabetes mellitus tipo 2 y tumor pélvico en estudio, aparentemente dependiente del ovario derecho.

Diagnóstico prequirúrgico: insuficiencia arterial crónica agudizada Rutherford 4, tumoración ovárica, hipertensión arterial sistémica y diabetes mellitus tipo 2. El diagnóstico posquirúrgico fue el mismo y se agregó el de salpingooforectomía izquierda y amputación transmetatarsiana del miembro pélvico derecho. El resumen del tratamiento se encuentra en el Cuadro 2. 

Los hallazgos quirúrgicos fueron: tumor de ovario de aproximadamente 30 cm de diámetro mayor con múltiples adherencias, con el pedículo rotado hacia la derecha que provocaba que el peso del tumor se recargara, sobre todo, en los vasos iliacos derechos (Figuras 4 y 5). El útero midió 6 cm, sano, por lo que se descartó la histerectomía para disminuir la morbilidad y el tiempo quirúrgico. Luego de la tumorectomía se revirtió la obstrucción al flujo sanguíneo a la altura de la arteria iliaca común derecha; se observaron y palparon las pulsaciones a través de ese vaso. Enseguida se procedió a la amputación transmetatarsiana, sin complicaciones. Se estimó un sangrado aproximado de 400 cc entre la laparotomía exploradora y la amputación. El control posquirúrgico reportó: leucocitos 11,800; neutrófilos 78.7%; linfocitos 13.5%; Hb 13.3 g/dL; Hto 39.3%; 284,000 plaquetas. Durante el posoperatorio no se reportaron complicaciones posquirúrgicas y se reinició el anticoagulante.

Tres días después de la intervención quirúrgica se colocó un sistema de presión negativa VAC (Vacuum Assisted Closure) debido a dehiscencia en la zona de amputación. El cultivo de superficie de la zona de necrosis reportó: Pseudomonas aeruginosa resistente a ampicilina, cefazolina, ampicilina-sulbactam, ceftriaxona, nitrofurantoína y tigerciclina. Sensible a amikacina, ciprofloxacina, gentamicina, cefepima, tobramicina y meropenem. No se reportó reacción inflamatoria pero sí escasos bacilos gramnegativos y grampositivos. Se suspendió la ceftriaxona y se inició con 500 mg de ciprofloxacina por vía oral cada 12 h.

Seis días después de la intervención quirúrgica la paciente fue dada de alta del hospital en adecuadas condiciones metabólicas y hemodinámicas, con una cicatriz quirúrgica abdominal infra-supra umbilical, sin complicaciones y con mejoría notable de la cicatrización de la herida quirúrgica.

El seguimiento se continuó en la consulta externa de los servicios participantes en su intervención y a los 10 días se le retiraron los puntos quirúrgicos.

El estudio histopatológico reportó: cistoadenofibroma seroso del ovario izquierdo de 28 x 20 x 16 cm y 3950 g. Figura 6

Debido a la buena cicatrización, sin complicaciones, la paciente fue dada de alta un mes después de la cirugía. Continuó en tratamiento para control metabólico en el servicio de Medicina Interna. El pronóstico de la paciente, a largo plazo, se espera bueno para la vida y la función porque el tumor de ovario fue benigno y se logró conservar la extremidad afectada hasta la mitad proximal del antepié, lo que le permitirá continuar con la deambulación.

 

CONCLUSIONES

Los casos con afectación vascular periférica, secundaria a tumores benignos de origen ginecológico, son excepcionales. Aun así, los antecedentes de diabetes mellitus e hipertensión arterial sistémica pueden ser factores de riesgo de trombosis o daño vascular. El control médico y los reportes de la angiotomografía establecen el diagnóstico de oclusión arterial y el tratamiento quirúrgico oportuno. En la paciente del caso estos fueron decisivos para evitar la extensión de la necrosis y conseguir la conservación de la mayor parte de la extremidad afectada, con deambulación con ambas extremidades. Es importante que el equipo interdisciplinario tome en cuenta la posibilidad de una tumoración de origen ginecológico ante síntomas y signos compatibles con insuficiencia arterial, trombosis venosa profunda o tromboembolia pulmonar. 

 

REFERENCIAS

1. Limaiem F, Lekkala MR, Mlika M. Ovarian Cystadenoma. https://www.ncbi.nlm.nih.gov/books/NBK536950/
2. Tavassoli FA, Devilee P. Pathology and Genetics of Tumours of the Breast and Female GenitalOrgans. WHO Clasiffication of Tumours, 3 rd ed, Vol 4. ISBN 978-92-832-2412-9.
3. Tierney KE, Rogers A, Mhawech-Fauceglia P, Lin YG. Recurrent leiomyosarcoma presenting as malignant arterial tumor thrombus. Gynecol Oncol Case Rep 2013; 4: 32-4. doi: 10.1016/j.gynor.2012.12.011
4. Edwards RL, Rickles FR, Moritz TE, Henderson WG, Zacharski LR, et al. Abnormalities of blood coagulation tests in patients with cancer. Am J Clin Pathol 1987; 88 (5): 596-602. doi: 10.1093/ajcp/88.5.596 
5. Devabhaktuni P, Gupta PC, Bhupatiraju S, Puranam B, Abdul SM. Uterine Fibromyoma and Intravascular Thrombosis-Eight Cases. Open J Obstet Gynecol 2014; 04 (04): 197-207. doi:10.4236/ojog.2014.44033
6. Curtin JP. Management of the Adnexal Mass. Gynecol Onco 1994 ;55 (3): S42-6. doi:10.1006/gyno.1994.1340 
7. National Institutes of Health Consensus Development Conference Statement. Gynecol Oncol 1994; 55 (3): S4-14. 
8. Cotte B, Haag T, Vaudoyer F, Canis M, et al.. Ecografía de los quistes y tumores del ovario. EMC Ginecol Obstet 2011; 47 (4): 1-24. https://doi.org/10.1016/S1283-081X(11)71166-3
9. Stanko CM, Severson MA, Molpus KL. Deep venous thrombosis associated with large leiomyomata uteri. A case report. J Reprod Med 2001; 46 (4): 405-7. PMID: 11354847
10. Shiota M, Kotani Y, Umemoto M, Tobiume T, et al. Deep-Vein Thrombosis Is Associated with Large Uterine Fibroids. Tohoku J Exp Med 2011; 224 (2): 87-9. doi:10.1620/tjem.224.87 
11. Shiota M, Kotani Y, Umemoto M, Tobiume T, et al. Risk factors for deep-vein thrombosis and pulmonary thromboembolism in benign ovarian tumor. Tohoku J Exp Med 2011; 225 (1): 1-3. doi: 10.1620/tjem.225.1 
12. Ohtani T, Tanita M, Tagami H. Resolution of a leg ulcer after hysterectomy for huge uterine myoma. J Dermatol 2003; 30 (7): 530-2. 10.1111/j.1346-8138.2003.tb00427.x 
13. Zinn HL, Abulafia O, Sherer DM, Sclafani SJA. Lower extremity claudication resulting from uterine leiomyoma–associated common iliac artery compression. Obstet Gynecol 2010; 115 (2 Part 2): 468-70. 10.1097/AOG.0b013e3181cb8f6c 
14. Liu W, Liu M, Xue J. Detection of intravenous leiomyomatosis with intracardiac extension by ultrasonography: A case report. Oncol Lett 2013; 6 (2): 336-8. doi: 10.3892/ol.2013.1387
15. Xu Z-F, Yong F, Chen Y-Y, Pan A-Z. Uterine intravenous leiomyomatosis with cardiac extension: Imaging characteristics and literature review. World J Clin Oncol 2013; 4 (1): 25-8. doi: 10.5306/wjco.v4.i1.25
16. Venous Thromboembolism in Pregnancy. https://www.ahajournals.org/doi/epub/10.1161/ATVBAHA.109.184127
17. Sidawy AN, Perler BA. Rutherford’s Vascular Surgery and Endovascular Therapy, e-Book. Elsevier Health Sciences; 2018; 2838. 
18. Hamilton CA, Robinson WR. Femoral artery occlusion following pelvic cancer surgery. Gynecol Oncol 1996; 63 (1): 151-3. doi: 10.1006/gyno.1996.0296