Resumen

ANTECEDENTES: El síndrome de Hamman se caracteriza por la coexistencia de aire libre en el mediastino sin una causa identificable; también puede ser secundario a traumatismos, infecciones intratorácicas, procedimientos médicos como la esofagoscopia y broncoscopia. Su incidencia se estima entre 1 en 2000 y 1 en 100,000 embarazos.

CASO CLÍNICO: Paciente de 18 años, con 65 kg de peso, 1.56 m de talla e IMC 26.74, correspondiente a sobrepeso, primigesta, sin antecedentes patológicos ni heredofamiliares relevantes, con evolución normal del embarazo. A las 39 semanas acudió a urgencias ginecológicas debido a contractilidad uterina y salida de líquido por la vagina. La finalización del embarazo fue por parto, con recién nacido vivo. En el puerperio mediato (30 horas después del parto) súbitamente tuvo disnea, ortopnea y dolor en la región infraclavicular, sensación de “burbujeo” en la parte anterior del tórax. La radiografía simple de tórax mostró aire libre en el mediastino y enfisema subcutáneo. La TAC de tórax evidenció múltiples burbujas de aire, con extensión del espacio perivertebral de predominio derecho. La conclusión diagnóstica fue: enfisema extenso subcutáneo en los espacios del cuello, con alcance al mediastino anterior, con extenso neumomediastino y cardiomegalia global.

CONCLUSIONES: El síndrome de Hamman prevalece en primigestas jóvenes y tiene un curso benigno. El tratamiento debe ser conservador, con oxígeno y analgésicos.

PALABRAS CLAVE: Mediastino; esofagoscopia; broncoscopia; incidencia; sobrepeso; embarazo; vagina; recién nacido; posparto; disnea; dolor.

 

Abstract

BACKGROUND: Hamman's syndrome is characterized by the coexistence of free air in the mediastinum without an identifiable cause; it may also be secondary to trauma, intrathoracic infections, medical procedures such as oesophagoscopy and bronchoscopy. Its incidence is estimated to be between 1 in 2000 and 1 in 100,000 pregnancies.

CLINICAL CASE: 18-year-old female patient, weight 65 kg, height 1.56 m and BMI 26.74, corresponding to overweight, primigravida, with no relevant pathological or heredofamilial history, with normal evolution of pregnancy. At 39 weeks, she attended the gynaecological emergency department due to uterine contractility and leakage of fluid from the vagina. The pregnancy was terminated by delivery, with a live newborn. In the immediate postpartum period (30 hours after delivery) she suddenly experienced dyspnoea, orthopnoea and pain in the infraclavicular region, with a sensation of "bubbling" in the anterior chest. Plain chest X-ray showed free air in the mediastinum and subcutaneous emphysema. Chest CT showed multiple air bubbles, with extension of the perivertebral space predominantly on the right. The diagnostic conclusion was: extensive subcutaneous emphysema in the neck spaces extending into the anterior mediastinum, with extensive pneumomediastinum and global cardiomegaly.

CONCLUSIONS: Hamman syndrome is prevalent in young primigravidae and has a benign course. Treatment should be conservative, with oxygen and analgesics.

KEYWORDS: Mediastinum; Oesophagoscopy; Bronchoscopy; Incidence; Overweight; Pregnancy; Vagina; Newborn; Posparum period; Dyspnoea; Pain.

ANTECEDENTES

De acuerdo con su definición, el síndrome de Hamman se caracteriza por la coexistencia de aire libre en el mediastino sin una causa identificable; también puede ser secundario a traumatismos, infecciones intratorácicas,^1,2 procedimientos médicos como la esofagoscopia y broncoscopia.³ Es una enfermedad benigna y de alivio espontáneo que rara vez deriva en complicaciones.⁴ Su incidencia se estima en 1 caso por cada 2000 o 100,000 habitantes.⁵ Su primera documentación data de 1618, por la partera de la reina de Francia y cuatro casos más descritos por Simmons en 1783.⁶ Fue hasta 1939 cuando Hamman reportó una serie de siete casos y realmente se reconoció como un síndrome.⁷

Se han reportado diversos padecimientos asociados: asma, enfermedad pulmonar obstructiva crónica, enfermedad descompresiva, fibrosis quística, accesos de tos, parto, defecación, consumo de sustancias ilegales y otras que provocan barotrauma ocasionadas por maniobras de Valsalva.¹ Las exacerbaciones de asma, junto con los vómitos y la tos, son los principales desencadenantes.^1,8,9 Puede ocurrir en varones jóvenes y se asocia, también, con inhalación de drogas.^4,10

La fisiopatología se basa en la ruptura de los alvéolos marginales con la entrada de aire al mediastino. Esto puede ocurrir por el aumento de la presión intraalveolar, secundario a la maniobra de Valsalva asociada con toser, vomitar, gritar o pujar durante el parto. La presión intratorácica aumenta hasta alcanzar 50 cm de agua.¹¹ Luego de la ruptura alveolar, el aire pasa del intersticio hacia el hilio y luego al mediastino debido a la diferencia de presión entre este último¹² y la periferia pulmonar: efecto Macklin, descrito por primera vez en 1939.¹³ Puesto que lo anterior ocurre durante la segunda etapa del trabajo de parto, cuando la mujer hace pujidos de manera activa, los síntomas pueden no advertirse hasta después del parto.¹⁴

El objetivo de la publicación, además de reportar el caso, fue: revisar la bibliografía disponible referente a la prevalencia, factores de riesgo, síntomas y diversos tratamientos de pacientes con síndrome de Hamman ocasionado por el parto; esto porque no existe un consenso para la atención de pacientes, solo descripciones de casos.

 

CASO CLINICO

Paciente de 18 años, con 65 kg de peso, 1.56 m de talla e IMC 26.74, correspondiente a sobrepeso, primigesta, sin antecedentes patológicos ni heredofamiliares relevantes, con evolución normal del embarazo. A las 39 semanas acudió a urgencias ginecológicas debido a contractilidad uterina y salida de líquido por la vagina. Se ingresó al área de tococirugía por trabajo de parto en fase activa y se corroboró la ruptura de membranas. Sus signos vitales se registraron en parámetros normales. Refirió que el trabajo de parto se inició en las 12 horas previas a su atención obstétrica. La finalización del embarazo fue por parto, con recién nacido vivo de sexo masculino, 3920 g de peso, talla de 49 cm, Capurro de 39.2, Apgar de 9 al minuto y Silverman 0.

En el puerperio mediato (30 horas después del parto) súbitamente tuvo disnea, ortopnea y dolor en la región infraclavicular, sensación de “burbujeo” en la parte anterior del tórax. Signos vitales estables (tensión arterial: 110-70 mmHg, saturación de oxígeno 97%, frecuencia respiratoria de 18 rpm, frecuencia cardiaca de 64 lpm, temperatura de 36.5 ^oC).

En la exploración física de la región cervical se observó edema bilateral. En la palpación de la cara y el cuello se evidenciaron crépitos característicos de enfisema subcutáneo que se prolongaban hasta la porción anterior del tórax. No se auscultaron estertores ni sibilancias en torno del área pulmonar. El resto de la exploración transcurrió sin datos relevantes. El ultrasonido pulmonar descartó el neumotórax, no así la existencia de líneas A y deslizamiento pulmonar positivo. La capacidad de colapso bilateral de la vena yugular se determinó en 50%. La radiografía simple de tórax mostró aire libre en el mediastino y enfisema subcutáneo. La TAC de tórax (Figura 1) evidenció múltiples burbujas de aire, con extensión del espacio perivertebral de predominio derecho, espacio cervical posterior y prevertebral, parotídeo y masticador derecho, sublingual y submandibular bilateral, con paso al espacio visceral y, posteriormente, al mediastino, extendiéndose a la parte anterior del mediastino y al espacio supra esternal disecando medial y lateralmente los músculos intercostales externos del lado derecho hasta el sexto arco costal. La conclusión diagnóstica fue: enfisema extenso subcutáneo en los espacios del cuello que se extendía al mediastino anterior, con extenso neumomediastino y cardiomegalia global. En la interconsulta, el neumólogo indicó 3 litros de oxígeno por minuto en administración continua a fin de mejorar la absorción de aire.

La paciente permaneció en vigilancia en el área de hospitalización y se descartó la afectación pulmonar relacionada. La radiografía de tórax a las 48 horas (Figura 2) evidenció la disminución del enfisema subcutáneo. La disnea y el dolor desaparecieron y la paciente se dio de alta del hospital a los cuatro días posteriores a su ingreso. Continuó en vigilancia en la consulta externa de Neumología, sin evidencia de enfisema subcutáneo.

 

METODOLOGÍA

Revisión bibliográfica de artículos indexados en las bases de datos: PubMed (Medline), Lilacs, Scielo y Google Académico con los descriptores (Mesh): pneumomediastinum, mediastinal emphysema, Hamman's syndrome, childbirth y sus correspondientes equivalencias en español: neumomediastino, enfisema de mediastino, síndrome de Hamman y parto. Se excluyeron los artículos sin relación con el trabajo de parto. Conforme a la subclasificación de revisiones sistemáticas, este estudio se consideró “síntesis de la evidencia cualitativa” con la finalidad de conocer las características clínicas más frecuentes del síndrome de Hamman durante el trabajo de parto, los signos y síntomas principales para sospechar la enfermedad en el posparto y la conducta terapéutica prevalente.

 

Sesgos

La asignación al azar no fue posible porque se trató de una revisión de la bibliografía que solo incluyó reportes de casos clínicos. No existen datos de metanálisis porque no se encontraron datos disponibles de series y estudios de casos y controles. Algunos casos carecían de metodología CARE porque en el tiempo en que se reportaron ésta no existía. Por lo tanto, se corrió el riesgo al evaluar el sesgo debido a las desviaciones de las intervenciones y a la falta de datos de los desenlaces; sin embargo, al ser un estudio descriptivo para una correcta identificación del problema, los autores estuvimos conscientes de los riesgos del sesgo existente en la bibliografía; de ahí que se tratara del mayor apego conforme al estatuto de verificación STROBE (STrengthening the Reporting of OBservational studies in Epidemiology). Para la identificación de las variables se recurrió al análisis por pares de cada artículo, en donde se contrastaron si la extracción de variables especificadas tenía alguna contradicción en la obtención, y se reportó en qué casos hubo una notificación selectiva de los resultados. Se realizaron cálculos estadísticos con χ² y t de Student, de acuerdo con las características de los datos, con el programa de cómputo SPSS versión 20.

 

RESULTADOS (Cuadro 1)

Se encontraron 3969 artículos relacionados con neumomediastino y parto a partir de 1946 hasta el 2017; de éstos, 86 correspondieron a una verdadera asociación de neumomediastino con el posparto inmediato o mediato. Por cada buscador los resultados fueron:

1. PubMed (Medline): parto complicado (4827 artículos), neumomediastino en mujeres (44 artículos), síndrome de Hamman (273 artículos), neumomediastino espontáneo en embarazo y parto (16 artículos), solo se seleccionaron 10 artículos.
2. LILACS: parto complicado (51 artículos), neumomediastino en mujeres (1 artículo), neumomediastino posparto (1 artículo), no se seleccionaron artículos.
3. SCIELO: parto complicado (23 artículos), neumomediastino en mujeres (3 artículos), neumomediastino y parto (1 artículo), neumomediastino (47 artículos), se seleccionó un artículo. 
4. Google Académico: parto complicado (64,400 artículos), neumomediastino en mujeres (1040 artículos), síndrome de Hamman (2730 artículos), neumomediastino espontáneo y embarazo (572 artículos), revisión sistemática 4720 artículos. De los 572 que corresponden a neumomediastino y embarazo solo 86, efectivamente, correspondieron a esta descripción; sin embargo, por la antigüedad de los artículos y su disponibilidad electrónica solo se obtuvieron 28.

Gran parte de los artículos se excluyeron porque no correspondían a una asociación de parto, embarazo o puerperio con neumomediastino espontáneo. Debido a la gran heterogeneidad de los artículos encontrados se descartaron los que tenían métodos estadísticos de riesgo y se procedió a la síntesis cualitativa de la evidencia.

De los 86 artículos encontrados en los buscadores, solo se obtuvieron 39 con descripción de casos clínicos sin metodología CARE, los 47 restantes solo contenían descripciones básicas o, por su antigüedad, no estaban completos o, por tratarse de una búsqueda bibliográfica electrónica seguramente solo se encontraban en bibliotecas físicas.

Del total de artículos obtenidos, en uno, en el título incluía “revisión de literatura”, sin ser sistemática y solo contenía la descripción de un caso clínico. En tres artículos se describían dos casos y en uno se trataba de embarazo gemelar; sin embargo, para establecer frecuencias y medias específicamente del peso del recién nacido y semanas de gestación promedio, en total solo se dispuso de 44 casos, más el aquí descrito. Para las preguntas de investigación se utilizó n = 43. En total se revisaron 68 artículos, los adicionales porque se consideraron necesarios para describir aspectos generales del síndrome de Hamman.

La edad media de los casos estudiados fue 23.6 años (límites 17 y 36), aplicando t Student entre 17 a 35 años y mayores de 35 años (p < 0.05; DE ± 4.97; IC95%: 12.9-9.87). Del total de casos, el 95% (40 de 43) eran primigestas, solo en un caso no se hizo la descripción de la paridad de la paciente y al aplicar el estadístico se encontró a favor de las primigestas, con significación estadística (p < 0.05; DE ± 0.34, IC95%: -34.03 a - 33.83).

En cuanto a las semanas de embarazo, el 36.3% (16 de 44) carecía de una descripción concreta de este parámetro o solo se reportaba como embarazo a término, que se infirió de 37 semanas por el peso y percentil descrito del recién nacido. Un caso correspondió al primer trimestre del embarazo, dos casos al segundo, 19 casos sí tenían descritas las semanas de embarazo, un caso correspondió a embarazo gemelar, que se reportaron como prematuros moderados (31 semanas) y un caso de prematuro tardío (36 semanas). En 12 casos solo se hizo la descripción de nacimiento de término. De las semanas de embarazo reportadas a término, la media acotada fue de 37 (5 de 7), 38 de los 44 estudiados fueron prematuros.

Por lo que se refiere al tiempo de trabajo de parto se excluyeron los casos del primer y segundo trimestre (3 de 43), de los que sí tuvieron trabajo de parto (15 de 40) no se reportó el tiempo de evolución. De estos (3 de 40) solo se informó el periodo expulsivo prolongado, y en 25 de 40 se especificó el tiempo de trabajo de parto, donde la media fue de 4.3 horas con un rango amplio de 1 hasta 22 horas. Al excluir los casos con trabajo de parto precipitado (4 de 39), entendido como menor a 4 horas, la media del tiempo del trabajo de parto sin ser precipitado fue 8.25 horas. Al aplicar t de Student, tomando en cuenta el parto prolongado en nuligestas, fue de 12 horas (p < 0.05).

En relación con la finalización del embarazo en 3 de 43 pacientes se asoció con hiperemesis gravídica y con cesárea solo en una, que se decidió luego de 15.4 horas de trabajo de parto y la indicación de la cesárea fue la disnea secundaria a neumomediastino (χ² = < 0.05 a favor del parto).

Respecto al peso de los recién nacidos solo en 29 de 44 se registró el específico, con una media de 3,410.21 g, en 11 de 44 no se especificó el peso. Para el peso de los recién nacidos se aplicó t de Student para diferenciar la macrosomía y descartarlos (p = < 0.05).

Por lo que hace al momento de inicio de los síntomas, en 35 de 43 fue en el puerperio inmediato, en 4 durante el periodo expulsivo, en 3 correspondió a hiperemesis gravídica y en una fue en el segundo periodo expulsivo, que fue indicación de cesárea. La diferencia fue significativa entre estos (χ² < 0.00).

Por frecuencia, el primer síntoma en manifestarse fue la disnea en 16 de 43 pacientes; en segundo lugar, dolor torácico en 11 de 43; en tercer lugar, disfonía en 8 de 43 seguido de edema facial en 3 de 43, edema en cuello en 2 y dolor en cuello en 1 paciente.  

Después de establecer el diagnóstico, el tratamiento conservador (analgésicos, oxígeno suplementario y vigilancia) predominó en 37 de los 43 casos. En 4 de 43 se indicó, además, un antibiótico, en un caso por sospecha de tromboembolia se le administró un antitrombótico, que no se retiró al corroborar el diagnóstico. En otro caso, por ruptura de la tráquea, secundaria a hiperemesis, se tuvo que intubar.

En 36 de los 43 casos la media de estancia intrahospitalaria fue de 3.5 días con límites de 1 y 21, este último correspondió al caso de ruptura traqueal que ameritó intubación.

 

DISCUSIÓN

Con base en lo encontrado puede inferirse que en el embarazo el síndrome de Hamman se manifiesta con significancia estadística en mujeres jóvenes, primigestas y tiene un curso benigno. En la revisión no se demuestra lo descrito como factores de riesgo donde se asevera que coexisten en mujeres con trabajo de parto prolongado y en las de fetos macrosómicos.^5,15

En los antecedentes de otro artículo se mencionan al pujo excesivo y a la maniobra de Valsalva en asociación con enfisema subcutáneo y neumomediastino durante el trabajo de parto y posparto inmediato. También se señala que puede ocurrir durante la primera etapa del trabajo de parto, secundario a ataques de tos, gritos y por vómito en múltiples ocasiones. El neumomediastino espontáneo puede sobrevenir en cualquier momento del embarazo.¹⁶

El diagnóstico diferencial debe establecerse ante cualquier situación que semeje su presentación y que represente mayor gravedad. Esto porque el embarazo implica cambios fisiológicos cardiovasculares que se reflejan en síntomas que no deben considerarse signos de alarma: disminución de la tolerancia al esfuerzo, disnea y fatiga, edema de miembros inferiores, palpitaciones, mareos y cuadros sincopales. Los anteriores se asocian con cambios hemodinámicos, incluido un aumento del 30 al 50% del gasto cardiaco y del volumen sanguíneo. Puede haber disnea progresiva o tos persistente que se asocie o no con molestias torácicas. El diagnóstico se establece con el cuadro clínico de síntomas y signos y con los hallazgos de laboratorio, la historia clínica detallada, el examen físico, ecocardiografía, y radiografía de tórax.^{3,10,13,17,18,19}

El objetivo de las pruebas diagnósticas de primera línea es excluir, rápidamente, las causas embólicas, infecciosas, cardiacas y hematológicas mediante muestras bioquímicas de sangre venosa y arterial, electrocardiograma, radiografía de tórax y cuando exista duda diagnóstica se puede solicitar una tomografía computada de tórax en el posparto.²⁰

Otras afecciones con las que es necesario establecer el diagnóstico diferencial con el síndrome de Hamman son:

a. Síndrome de Boerhaave (rotura esofágica). Es poco frecuente. Independientemente del mecanismo de acción, la rotura esofágica es la complicación más grave del aparato digestivo, ^21,22 con una mortalidad superior al 30%,²³ situándose en un 20 a 75% la de las roturas espontáneas si el tratamiento no se inicia a tiempo.^22,23

b. Síndrome de Mallory-Weiss. Se manifiesta con hemorragia digestiva y es una de las causas de ingreso hospitalario del 5 al 10% de las hiperemesis.²⁴ Este tipo de hemorragia es consecuencia de arcadas forzadas y vómitos repetidos. También se describe dolor intenso xifoideo y enfisema subcutáneo en el cuello.²⁵

c. Infarto agudo de miocardio. Durante el embarazo se estima en aproximadamente 6 casos por cada 100,000 partos.²⁵ Se asocia con elevada morbilidad y mortalidad materno-fetal y es más frecuente durante el tercer trimestre del embarazo.²⁶ Los síntomas característicos son: dolor intenso precordial, sensación de malestar general, mareo, náuseas y sudoración. El dolor puede extenderse al brazo izquierdo, a la mandíbula, al hombro, a la espalda o al cuello.²⁵

d. Neumotórax espontáneo. Es raro durante el embarazo y quizá su verdadera incidencia esté subestimada.^27,28 Los síntomas pueden atribuirse a taquicardia paroxística, neuralgia o crisis asmática. La causa más común es la ruptura de una bula o burbuja subpleural apical, quizá por el incremento en la demanda respiratoria durante el periodo periparto. Se estima que alrededor de la mitad de los casos ocurre durante los primeros dos trimestres del embarazo, y la mayoría de los ocurridos en el tercero acontece en las últimas semanas del término.²² La recurrencia es de 30 a 40%, particularmente durante el trabajo de parto debido a la elevada presión intratorácica.²⁹

e. En uno de los casos de la revisión se sospechó embolia pulmonar en la paciente embarazada, quien durante el trabajo de parto y posparto, debido a los cambios cardiovasculares notables, dio pie a pensar en la posibilidad de ese diagnóstico. Los signos y síntomas más frecuentes son: disnea (100%), dolor torácico (63.3%), taquicardia (93.3%) y taquipnea (93.3%). Por lo anterior, el diagnóstico de embolia pulmonar en el embarazo se establece en combinación con la probabilidad clínica y los reportes de pruebas diagnósticas objetivas.^30-33

Con base en lo reportado en la bibliografía es correcto aseverar que una vez corroborado el diagnóstico solo se requiere una conducta conservadora. El diagnóstico puede establecerse a partir de una radiografía de tórax en el 70% de los casos.³⁴ La tomografía de tórax se requiere para el diagnóstico de los casos restantes,³⁵ como el aquí reportado.

La conducta conservadora implica: apoyo del médico para tranquilizar a la paciente, analgesia y reposo. La observación médica es por unas horas o días.³ Los criterios para el alta hospitalaria de estas pacientes son la desaparición de los síntomas y del neumomediastino con radiografías de tórax de control.^2,36

Solo se han reportado cuatro casos de mortalidad y todos fueron antes de 1908.⁵ Hasta el momento no se han informado muertes maternas ni pérdidas fetales.¹³ El pronóstico es bueno en la mayoría de los casos y la intervención quirúrgica pocas veces se requiere.⁵

La recurrencia del síndrome en los embarazos siguientes es infrecuente³⁷ y en casi todos los casos con un buen pronóstico y una recuperación sin complicaciones en pacientes con tratamiento conservador.³⁸

 

CONCLUSIONES

La primera manifestación clínica del síndrome de Hamman es la disnea seguida del dolor torácico y disfonía, entre otras; esto hace necesario investigar diagnósticos diferenciales. El tratamiento conservador tiene una evolución favorable e incluye analgésicos, soluciones parenterales y oxígeno suplementario a dosis bajas. En la paciente del caso no se encontró ningún factor de parto distócico, el peso fetal no representó distocia y la manifestación fue durante el puerperio mediato. El diagnóstico se hizo evidente en la TAC y el tratamiento conservador fue eficaz. Se requiere una investigación más detallada con reporte confiable de casos para poder aportar más evidencia científica que pueda prevenir este síndrome que prolonga los días de estancia intrahospitalaria.

 

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